Objetivos: Relatar o caso de uma paciente com anemia falciforme que desenvolveu artrite séptica de múltiplas articulações após infecção do trato urinário (ITU) por Escherichia coli. Metodologia: Revisão de prontuário e revisão da literatura. Resultados: M.A.C.S, feminino, 32 anos, portadora de anemia falciforme, apresentou quadro de dor lancinante em região lombar, que progrediu para grandes articulações, de forma assimétrica e aditiva. Após 5 dias, surgiram febre alta, edema, rubor e calor articular importantes, impossilitando deambulação. Os exames laboratoriais iniciais sugeriam infecção bacteriana sistêmica, sendo iniciada antibioticoterapia empírica para ITU. As hemoculturas foram positivas para Escherichia coli multissensível. Foi realizada inicialmente artrocentese de cotovelo esquerdo e, diante da não melhora inicial com a antibioticoterapia, foi realizada artrostomia de ambos os cotovelos com drenagem de secreção purulenta. A cultura do líquido sinovial revelou Escherichia coli multissensível que foi tratada com Ciprofloxacino. Após 21 dias de antibioticoterapia, paciente recebeu alta hospitalar com recuperação da funcionalidade. Conclusões: Os bacilos entéricos Gram-negativos são um dos agentes mais comuns de artrite séptica na anemia falciforme. O quadro se associa a uma dolorosa crise vaso-oclusiva.